Oculoglandular and Oropharyngeal Tularemia: A Case Report and Review of the Literature

Abstract

Tularemia is caused by a small, Gram-negative, pleomorphic coccobacillus, Francisella tularensis. Oculoglandular tularemia is a rare clinical form. There are few reports about oculoglandular tularemia, and less than 20 cases with oculaglandular tularemia have been reported in PubMed up to date. We reviewed the literature about oculoglandular tularemia, and reported a 31-year-old woman with oculoglandular and oropharyngeal tularemia. She admitted to our hospital with a three-week history of sudden onset of fever, fatigue, headache, sore throat, swollen left upper lid, injected and erythematous left eye, epiphora, preauricular nontender lump on the left and generalized aches, but there was no history of eye injury. She was living in a village where tularemia is endemic, but no history of encountering with an animal. The clinical diagnosis of oculoglandular and orophayngeal tularemia was confirmed by microagglutination test and PCR. She was fully improved on the eighth day of the ciprofloxacine treatment. Tularemia should come to mind in patients with fever, severe throat, conjunctivitis and cervical masses especially unresponsive to penicillin or cephalosporine therapy, coming from a tularemia endemic area. Turkish Başlık: Okuloglanduler ve Orofaringeal Tularemi: Olgu Sunumu ve Literatür Derlemesi Anahtar Kelimeler: Tularemi; göz; tonsillofarenjit; servikal lenfadenopati; konjunktivit Tularemi hastalığı küçük, Gram-negatif, pleomorfik kokobasil olan Francisella tularensis bakterisi ile oluşur. Okuloglanduler tularemi nadir görülen bir formdur. Okologlanduler tularemi ile ilgili az sayıda yayın vardır, PubMed taramasında günümüze kadar 20'den az yayın bulunmaktadır. Bu yazıda okuloglanduler ve orofaringeal tularemi tanısı konulan, 31 yaşında bir bayan olgu sunuldu ve okuloglanduler tularemi ile ilgili yayınlar derlendi. Olgu hastanemize üç haftadır devam eden ani başlangıçlı ateş, halsizlik, baş ağrısı, boğaz ağrısı, sol gözde kızarıklık, üst göz kapağında şişlik, göz yaşında artma ve sol preaurikuler bölgede ağrısız şişlik ve genel vücut ağrısı ile başvurdu, göz travması öyküsü yoktu. Tulareminin endemik olduğu bir köyde oturuyordu, hayvan teması öyküsü yoktu. Klinik bulgularla okuloglanduler ve orofaringeal tularemi tanısı konuldu, tanı mikroaglütinasyon testi ve PCR ile konfirme edildi. Olgu siprofloksasin tedavisinin sekizinci gününde tamamen iyileşti. Tularemi, ateş, boğaz ağrısı, konjunktivit ve servikal kitlesi olan ve özellikle penisilin veya sefalosporin tedavisine yanıt vermeyen ve tulareminin endemik olduğu bölgeden gelen olgularda akla gelmelidir.

Keywords

• Tularemia; eye; tonsillopharyngitis; cervical lymphadenopathy; conjunctivitis

Okuloglanduler ve Orofaringeal Tularemi: Olgu Sunumu ve Literatür Derlemesi

Öz

Tularemi hastalığı küçük, Gram-negatif, pleomorfik kokobasil olan Francisella tularensis bakterisi ile oluşur. Okuloglanduler tularemi nadir görülen bir formdur. Okologlanduler tularemi ile ilgili az sayıda yayın vardır, PubMed taramasında günümüze kadar 20'den az yayın bulunmaktadır. Bu yazıda okuloglanduler ve orofaringeal tularemi tanısı konulan, 31 yaşında bir bayan olgu sunuldu ve okuloglanduler tularemi ile ilgili yayınlar derlendi. Olgu hastanemize üç haftadır devam eden ani başlangıçlı ateş, halsizlik, baş ağrısı, boğaz ağrısı, sol gözde kızarıklık, üst göz kapağında şişlik, göz yaşında artma ve sol preaurikuler bölgede ağrısız şişlik ve genel vücut ağrısı ile başvurdu, göz travması öyküsü yoktu. Tulareminin endemik olduğu bir köyde oturuyordu, hayvan teması öyküsü yoktu. Klinik bulgularla okuloglanduler ve orofaringeal tularemi tanısı konuldu, tanı mikroaglütinasyon testi ve PCR ile konfirme edildi. Olgu siprofloksasin tedavisinin sekizinci gününde tamamen iyileşti. Tularemi, ateş, boğaz ağrısı, konjunktivit ve servikal kitlesi olan ve özellikle penisilin veya sefalosporin tedavisine yanıt vermeyen ve tulareminin endemik olduğu bölgeden gelen olgularda akla gelmelidir.

Anahtar Kelimeler

• Tularemi, göz, tonsillofarenjit, servikal lenfadenopati, konjunktivit

References

1. Penn RL. Francisella tularensis (Tularemia). In: Mandell GL, Bennet JE, Dolin R, editors. Mandell, Douglas, and Bennett’s principles and practice of infectious diseases. Philadelphia: Elsevier Churchill Livingstone; 2005. p. 2674-85.
2. Ellis J, Oyston PC, Green M, Titball RW. Tularemia. Clin Microbiol Rev 2002;15:631-46.
3. Lindsay WR, Scott JW. Oculoglandular tularemia transmitted from contaminated sewer water. Can J Public Health 1951;42:146-51.
4. Hughes WT. Oculoglandular tularemia: transmission from rabbit, through dog and tick to man. Pediatrics 1965;36:270-2.
5. Guerrant RL, Humphries MK Jr, Butler JE, Jackson RS. Tickborne oculoglandular tularemia: case report and review of seasonal and vectorial associations in 106 cases. Arch Intern Med 1976;136:811-3.
6. Lindeke HI, Maiden SD. Oculoglandular tulare- mia treated with aureomycin. J Am Med Assoc 1950;142:99-100.
7. Pärssinen O, Rummukainen M. Acute glaucoma and acute corneal oedema in association with tularemia. Acta Ophthalmol Scand 1997;75:732-4.
8. Thompson S, Omphroy L, Oetting T. Parinaud's ocu- loglandular syndrome attributable to an encounter with a wild rabbit. Am J Ophthalmol 2001;131:283-4.

9. Peter R, Banyai T. Erythema nodosum revealing ocu- loglandular tularemia. Dermatology 2001;202:79-80.
10. Steinemann TL, Sheikholeslami MR, Brown HH, Bradsher RW. Oculoglandular tularemia. Arch Ophthalmol 1999;117:132-3.
11. Halperin SA, Gast T, Ferrieri P. Oculoglandular syn- drome caused by Francisella tularensis. Clin Pediatr (Phila) 1985;24:520-2.
12. Chappell CW, Brainard J, Shock JP. Oculoglandular tularemia - a case report. J Ark Med Soc 1981;78: 128-30.
13. Bloom ME, Shearer WT, Barton LL. Oculoglandular tularemia in an inner city child. Pediatrics 1973;51:564-6.
14. Kantardjiev T, Padeshki P, Ivanov IN. Diagnostic approaches for oculoglandular tularemia: advan- tages of PCR. Br J Ophthalmol 2007;91:1206-8.
15. Ozdemir D, Sencan I, Annakkaya AN, Karadenizli A, Guclu E, Sert E, et al. Comparison of the 2000 and 2005 outbreaks of tularemia in the Duzce region of Turkey. Jpn J Infect Dis 2007;60:51-2.
16. Centers for Disease Control and Prevention (CDC). Tularemia transmitted by insect bites--Wyo- ming, 2001-2003. MMWR Morb Mortal Wkly Rep 2005;54:170-3.
17. Christova I, Velinov T, Kantardjiev T, Galev A. Tularaemia outbreak in Bulgaria. Scand J Infect Dis 2004;36:785-9.
18. Rohrbach BW, Westerman E, Istre GR. Epidemiology and clinical characteristics of tularemia in Oklahoma, 1979 to 1985. South Med J 1991;84:1091-6.
19. Syrjälä H, Herva E, Ilonen J, Saukkonen K, Salminen A. A whole-blood lymphocyte stimulation test for the diagnosis of human tularemia. J Infect Dis 1984;150:912-5.
20. Anderson RA. Oculoglandular tularemia: a case report. J Iowa Med Soc 1970;60:21-4.
21. Tokgöz SK, Golem SB. Tülaremide laboratuvar araştırmaları. Türk Hıfzısıhha ve Tecrübi Biyoloji Dergisi 1938;1:137-53.
22. Golem SB. Lüleburgaz'da yeni bir tularemi epidemisi. Türk Hijyen ve Tecrübi Biyoloji Dergisi 1945;5:27-38.
23. Celebi G, Baruönü F, Ayoğlu F, Cinar F, Karadenizli A, Uğur MB, et al. Tularemia, a reemerging disease in northwest Turkey: epidemiological investigation and evaluation of treatment responses. Jpn J Infect Dis 2006;59:229-34.
24. Helvaci S, Gedikoğlu S, Akalin H, Oral HB. Tularemia in Bursa, Turkey: 205 cases in ten years. Eur J Epidemiol 2000;16:271-6.
25. Karadenizli A, Gurcan S, Kolayli F, Vahaboglu H. Outbreak of tularaemia in Golcuk, Turkey in 2005: report of 5 cases and an overview of the literature from Turkey. Scand J Infect Dis 2005;37:712-6.
26. Gürcan S, Otkun MT, Otkun M, Arikan OK, Ozer B. An outbreak of tularemia in Western Black Sea region of Turkey. Yonsei Med J 2004;45:17-22.
27. Sahin M, Atabay HI, Bicakci Z, Unver A, Otlu S. Outbreaks of tularemia in Turkey. Kobe J Med Sci 2007;53:37-42.
28. Leblebicioglu H, Esen S, Turan D, Tanyeri Y, Karadenizli A, Ziyagil F, et al. Outbreak of tularemia: a case-control study and environmental investiga- tion in Turkey. Int J Infect Dis 2008;12:265-9.
29. Gurcan S, Karabay O, Karadenizli A, Karagol C, Kantardjiev T, Ivanov IN. Characteristics of the Turkish isolates of Francisella tularensis. Jpn J Infect Dis 2008;61:223-5.