Scleredema Diabeticorum Partially Treated with Low-Dose Methotrexate: a Report of Five Cases

Abstract

Scleredema is a rare connective tissue disorder that belongs to a group of scleroderma-like disorders. Although no known curative therapy exists, various specific treatments have been proposed in the literature. In this report, we describe five cases of scleredema partially treated with low-dose methotrexate therapy. All patients have diabetes mellitus type II. All patients were started on methotrexate 15 mg subcutaneously once weekly for 3 months. Biopsy specimens were taken from all patients and were examinated histologically before the treatment and after 3 months of treatment. All cases partially responded to low-dose methotrexate therapy. We believe that methotrexate therapy may be an alternative therapeutic options in scleredema in view of its efficacy. Skleredema nadir görülen skleroderma-benzeri bir grup konnektif doku hastalıklarından biridir. Bilinen küratif bir tedavisi olmamakla birlikte literatürde birçok tedavi şekli bildirilmiştir. Burada düşük-doz metotreksate tedavisine kısmen cevap veren 5 olgu sunulmaktadır. Tüm hastalar aynı zamanda tip II diyabetes mellitus hastası idi. Tüm hastalara 3 ay süre ile subkutan yolla 15mg/hafta metotreksate tedavisi verildi. Tüm hastalaradan tedavi öncesi ve tedavi sonrası biyopsi alınarak karşılaştırıldı. Tüm hastaların bu tedaviye kısmen cevap verdiği histopatolojik olarak gösterildi. Sonuç olarak, düşük doz metotreksate tedavisi skleredema için alternatif bir tedavi metodu olabilir.

Keywords

• Scleredema, low-dose methotrexate, diabetes mellitus

Scleredema Diabeticorum Partially Treated with Low-Dose Methotrexate: a Report of Five Cases

Öz

Skleredema nadir görülen skleroderma-benzeri bir grup konnektif doku hastalıklarından biridir. Bilinen küratif bir tedavisi olmamakla birlikte literatürde birçok tedavi şekli bildirilmiştir. Burada düşük-doz metotreksate tedavisine kısmen cevap veren 5 olgu sunulmaktadır. Tüm hastalar aynı zamanda tip II diyabetes mellitus hastası idi. Tüm hastalara 3 ay süre ile subkutan yolla 15mg/hafta metotreksate tedavisi verildi. Tüm hastalaradan tedavi öncesi ve tedavi sonrası biyopsi alınarak karşılaştırıldı. Tüm hastaların bu tedaviye kısmen cevap verdiği histopatolojik olarak gösterildi. Sonuç olarak, düşük doz metotreksate tedavisi skleredema için alternatif bir tedavi metodu olabilir.

References

1. 1. Beers WH, Ince A, Moore TL. Scleredema adultorum of Buschke: a case report and review of the literature. Semin Arthritis Rheum 2006;35:355-9. [CrossRef]
2. 2. Engin B, Mat MC, Demirkesen C, Kotogyan A, Ozdogan H. Scleredema adultorum associated with hyperkeratosis. Pediatr Dermatol 2005;22:36-9. [CrossRef]
3. 3. Turchin I, Adams SP, Enta T. Dermacase. Scleredema adultorum, or Bushke disease. Can Fam Physician 2003;49:1089-93.
4. 4. Xiao T, Yang ZH, He CD, Chen HD. Scleredema adultorum treated with narrow-band ultraviolet B phototherapy. J Dermatol 2007;34:270-2. [CrossRef]
5. 5. Kroft EB, de Jong EM. Scleredema diabeticorum case series: successful treatment with UV-A1. Arch Dermatol 2008;144:947- 8. [CrossRef]
6. 6. Breuckmann F, Appelhans C, Harati A, Rotterdam S, Altmeyer P, Kreuter A. Failure of low-dose methotrexate in the treatment of scleredema diabeticorum in seven cases. Dermatology 2005;211:299-301. [CrossRef]
7. 7. Seyger MM, van den Hoogen FH, de Mare S, van Haelst U, de Jong EM. A patient with a severe scleredema diabeticorum, partially responding to low-dose methotrexate. Dermatology 1999;198:177-9. [CrossRef]
8. 8. Varga J, Gotta S, Li L, Sollberg S, Di Leonardo M. Scleredema adultorum: case report and demonstration of abnormal expression of extracellular matrix genes in skin fibroblasts in vivo and in vitro. Br J Dermatol 1995;132:992-9. [CrossRef]

9. 9. Lewerenz V, Ruzicka T. Scleredema adultorum associated with type 2 diabetes mellitus: a report of three cases. J Eur Acad Dermatol Venereol 2007;21:560-1.
10. 10. Meguerditchian C, Jacquet P, Béliard S, Benderitter T, Valéro R, Carsuzza F, et al. Scleredema adultorum of Buschke: an under recognized skin complication of diabetes. Diabetes Metab 2006;32:481-4. [CrossRef]
11. 11. Ranganathan P. Infliximab-induced scleredema in a patient with rheumatoid arthritis. J Clin Rheumatol 2005;11:319-22. [CrossRef]
12. 12. Angeli-Besson C, Koeppel MC, Jaquet P, Andrac L, Sayag J. Electronbeam therapy in scleredema adultorum with associated monoclonal hypergamma-blobulinemia. Br J Dermatol 1994;130:394-7. [CrossRef]
13. 13. Carrington PR, Sanusi ID, Winder PR, Turk LL, Jones C, Millikan LE. Scleredema adultorum. Int J Dermatol 1984;23:514-22. [CrossRef]
14. 14. Van den Hoogen FH, Boerbooms AM, Swaak AJ, Rasker JJ, van Lier HJ, et al. Comparison of methotrexate with placebo in the treatment of systemic sclerosis: a 24 week randomized doubleblind trial, followed by a 24 week observational trial. Br J Rheumatol 1996;35:364-72. [CrossRef]