High-Grade Transformation of Adenoid Cystic Carcinoma Delineated with a Fibrous Rim: A Case Report

Abstract

Background: High-grade transformation or dedifferentiation in carcinoma is progression of a low-grade malignant neoplasm to a high-grade carcinoma or poorly differentiated adenocarcinoma. This is rarely observed in adenoid cystic carcinoma of the salivary glands. Case Report: A 39 year-old woman presented with a painless mass at the left submandibulary region that had been growing slowly for 5 years. Submandibulary mass resection revealed a mass with peripheral adenoid cystic carcinoma and a central high-grade tumor delineated with a fibrous rim, raising the possibility of a hybrid or composite carcinoma, requiring differential diagnosis depending upon morphology and immunohistochemistry findings. The final histopathological diagnosis was high-grade transformation of adenoid cystic carcinoma. After surgical therapy, the patient was irradiated to the neck and submandibulary region. No sign of tumor recurrence has been evident for 36 months. Conclusion: This present case seems to be another rare case with high-grade transformation of adenoid cystic carcinoma and the fibrous rim may be a histopathological feature of such cases, which should be kept in mind. Turkish Başlık: Adenoid kistik karsinomdan fibroz bir bantla ayrılan yüksek dereceli transformasyon : olgu sunumu Anahtar Kelimeler: Adenoid kistik karsinom, submandibular gland, dediferansiyasyon, yüksek derece transformasyon. Arkaplan: Karsinomlarda yüksek derece transformasyon yada dediferansiyasyon düşük derece malign neoplazmın yüksek derecede karsinom veya kötü diferansiye adenokarsinoma ilerlemesidir. Bu durum tükürük bezlerindeki Adenoid kistik karsinom'da nadiren görülmektedir. Olgu Sunumu: 5 yıldır boyun sol submandibular alanda ağrısız, yavaş büyüyen kitle şikayeti olan 39 yaşında bayan hasta kliniğimize başvurdu. Submandibular kitle rezeke edildiğinde ortada yüksek dereceli tümörün ince fibröz bantla çevresindeki Adenoid kistik karsinom'dan ayrıldığı görüldü. Hibrid veya kompozit karsinom olasılığı yüksek olduğu için morfolojik ve immunohistokimyasal bulgularla ayırıcı tanısı yapılması gerekti. Final histopatolojik tanı yüksek derece transformasyonlu Adenoid kistik karsinom olarak kondu. Cerrahiden sonra boyun ve submandibular bölgeye radyoterapi uygulandı. 36 ay boyunca takiplerinde tümör rekürrensi görülmedi. Sonuç: Bu sunulan yüksek dereceye transforme adenoid kistik karsinom olgusu nadir gibi görünmektedir ve bu tür vakalarda fibröz bantın bir histopatolojik özellik olabileceği akılda tutulmalıdır.

Keywords

• Adenoid cystic carcinoma, submandibulary gland, dedifferentiation, high-grade transformation.

Adenoid kistik karsinomdan fibroz bir bantla ayrılan yüksek dereceli transformasyon : olgu sunumu

Öz

Arkaplan: Karsinomlarda yüksek derece transformasyon yada dediferansiyasyon düşük derece malign neoplazmın yüksek derecede karsinom veya kötü diferansiye adenokarsinoma ilerlemesidir. Bu durum tükürük bezlerindeki Adenoid kistik karsinom'da nadiren görülmektedir. Olgu Sunumu: 5 yıldır boyun sol submandibular alanda ağrısız, yavaş büyüyen kitle şikayeti olan 39 yaşında bayan hasta kliniğimize başvurdu. Submandibular kitle rezeke edildiğinde ortada yüksek dereceli tümörün ince fibröz bantla çevresindeki Adenoid kistik karsinom'dan ayrıldığı görüldü. Hibrid veya kompozit karsinom olasılığı yüksek olduğu için morfolojik ve immunohistokimyasal bulgularla ayırıcı tanısı yapılması gerekti. Final histopatolojik tanı yüksek derece transformasyonlu Adenoid kistik karsinom olarak kondu. Cerrahiden sonra boyun ve submandibular bölgeye radyoterapi uygulandı. 36 ay boyunca takiplerinde tümör rekürrensi görülmedi. Sonuç: Bu sunulan yüksek dereceye transforme adenoid kistik karsinom olgusu nadir gibi görünmektedir ve bu tür vakalarda fibröz bantın bir histopatolojik özellik olabileceği akılda tutulmalıdır.

Anahtar Kelimeler

• Adenoid cystic carcinoma, submandibulary gland, dedifferentiation, high-grade transformation.

References

1. Jaso J, Malhotra R. Adenoid cystic carcinoma. Arch Pathol Lab Med 2011;135:511-5.
2. Malhotra KP, Agrawal V, Pandey R. High grade transformation in adenoid cystic carcinoma of the parotid: report of a case with cytologic, histologic and immunohistochemical study. Head Neck Pathol 2009;3:310-4. [CrossRef]
3. Costa AF, Altemani A, Vékony H, Bloemena E, Fresno F, Suárez C, et al. Genetic profile of adenoid cystic carcinomas (ACC) with high-grade transformation versus solid type. Cell Oncol (Dordr) 2011;34:369-79. [CrossRef]
4. Seethala RR, Hunt JL, Baloch ZW, Livolsi VA, Leon Barnes E. Adenoid cystic carcinoma with high-grade transformation: a report of 11 cases and review of the literature. Am J Surg Pathol 2007;31:1683-94. [CrossRef]
5. Nagao T, Gaffey TA, Serizawa H, Sugano I, Ishida Y, Yamazaki K, et al. Dedifferentiated adenoid cystic carcinoma: a clinicopathologic study of 6 cases. Mod Pathol 2003;16:1265-72. [CrossRef] Cheuk W, Chan JK, Ngan RK. Dedifferentiation in adenoid cystic carcinoma of salivary gland: an uncommon complication associated with an accelerated clinical course. Am J Surg Pathol 1999;23:465-72. [CrossRef]
6. Seethala RR, Cieply K, Barnes EL, Dacic S. Progressive genetic alterations of adenoid cystic carcinoma with high-grade transformation. Arch Pathol Lab Med 2011;135:123-30.
7. Evans HL. Liposarcoma: a study of 55 cases with a reassessment of its classification. Am J Surg Pathol 1979;3:507-23. [CrossRef] Dahlin DC, Beabout JW. Dedifferentiation of low-grade chondrosarcoma. Cancer 1971;28:461-6. [CrossRef]
8. Chau Y, Hongyo T, Aozasa K, Chan JK. Dedifferentiation of adenoid cystic carcinoma: report of a case implicating p53 gene mutation. Hum Pathol 2001;32:1403-7. [CrossRef]

9. Ide F, Mishima K, Saito I. Small foci of high-grade carcinoma cells in adenoid cystic carcinoma represent an incipient phase of dedifferentiation. Histopathology 2003;43:604-6. [CrossRef]
10. Sato K, Ueda Y, Sakurai A, Ishikawa Y, Kaji S, Nojima T, et al. Adenoid cystic carcinoma of the maxillary sinus with gradual histologic transformation to high-grade adenocarcinoma: a comparative report with dedifferentiated carcinoma. Virchows Arch 2006;448:204-8. [CrossRef]
11. Kamio N, Tanaka Y, Mukai M, Ikeda E, Kuramochi S, Fujii M, et al. A hybrid carcinoma: adenoid cystic carcinoma and salivary duct carcinoma of the salivary gland. An immunohistochemical study. Virchows Arch 1997;430:495-500. [CrossRef]
12. Seethala RR. Histologic grading and prognostic biomarkers in salivary gland carcinomas. Adv Anat Pathol 2011;18:29-45. [CrossRef]